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Vol.50 No.11 643 術前鼻歯槽形成法による片側性完全唇顎口蓋裂患者の初期治療 森田圭一・郡司明美・石井正俊 森山 孝・今泉史子・小村 Primary management using a presurgical nasoalveolar molding technique in infants with complete unilateral cleft lip and palate MORITA Kei-ichi•EGUNJI Akemi•EISHII Masatoshi MORIYAMA Takashi•EIMAIZUMI Fumiko•EOMURA Ken Abstract: Considerable progress has recently been made in nose correction techniques in the field of cleft lip surgery. However, surgical repair alone cannot solve the multiple problems associated with wide clefts of the lip and severe deformity of the nose. Presurgical nasoalveolar molding (PNAM) technique for patients with clefts was described by Grayson et al. (1999). This treatment's objectives are non-surgical correction of the nose and alveolar processes, including repositioning the deformed alar cartilages, lengthening of deficient columella, and reduction of the alveolar cleft gap by using Hotz-type palatal molding plates with acrylic nasal stents and surgical adhesive tapes that are applied to the cheeks during the neonatal period. In this paper, we describe our experi- ence with primary management using PNAM in 12 infants with unilateral cleft lip and palate. All cases showed elongation of the columella and reduction of the alveolar cleft gap before primary surgical repair of the lip and nose, which suggested that PNAM is useful for promoting presurgical morphological improvement. Key words:cleft lip and palate(唇 口 蓋 裂),presurgical nasoalveolar molding(術 (外 鼻 変 形),non-surgicalcorrection(非 観 血 的 整 復) 近 年,口 唇裂初回手術時に外鼻形成が行われるようにな り,不 完全唇裂や外鼻変形の程度の軽い完全唇裂症例では, 初回手術のみでほぼ満足のいく結果が得られるようになっ て い る.し か し,裂 幅 が広 く外 鼻 変 形 の 著 しい症 例 で は, 必 ず し も初 回手 術 の み で は満 足 の い く結 果 は得 られ て い な い.Graysonら1)は 口唇裂初回手術前に鼻歯槽形成 (presurgical nasoalveolar molding,以 下PNAM)を 行い, 片側性,両 側性の完全唇顎口蓋裂患者の外鼻形態が著明に 改善することにより口唇裂初回手術の際の外鼻形成を最小 限 に止 め るとい う方法 を報 告 した.し かしわが国での本法 に 関 す る報 告 は 少 な く2),本 法 の 有 用 性 に関 して は一 定 の 見解 が得 られ て い な い.わ れ わ れ は,片 側性完全唇顎口蓋 裂 の12例 に対 し本 法 を適 用 し,鼻 橋 と唇裂幅の変化を視 覚 的 に,ま た顎 裂 幅 の 変 化 を模 型 計 測 か らその 有 用 性 を検 討 したので報告す る. 対象 と方 1.対 対 象 は,2001年1月 か ら2003年7月 に当科において口 唇 裂 初 回 手 術 を施 行 した 片 側 完 全 唇 顎 口 蓋 裂 患 者 の う ち, PNAM法 を施行しかつ十分な資料の採取が可能であった 12例 と し た.裂 型 は左 側 唇 顎 口 蓋 裂(LCLP)7例,右 側唇 顎 口 蓋 裂(RCLP)5例 で あ り,性 別 は 男 児6例,女 児6例 で あ っ た(表1). 初 診 時 日齢 は,3日 か ら20日(平 均12.1日)で あ り,手 術 時 日齢 は108日 か ら176日(平 均132.4日)で あ っ た. 口 唇 裂 初 回 手 術 はTennison-Randall法 に よ り行 い,外 東京医科歯科大学大学院医歯学総合研究科口腔機能再構築学 系口腔機能再建学講座顎口腔外科学分野 (主任:小 村 健教授) Oral and Maxillofacial Surgery, Department of Oral Restitution, Division of Oral Health Sciences, Graduate School, Tokyo Medical and Dental University (Chief: Prof. OMURA Ken) 受 付 日:2003年12月19日 採 択 日:2004年8月24日 15

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Vol.50 No.11 643

術前鼻歯槽形成法 による片側性完全唇顎 口蓋裂患者の初 期治療

森 田 圭 一 ・郡 司 明 美 ・石 井 正 俊

森 山 孝 ・今 泉 史 子 ・小 村 健

Primary management using a presurgical nasoalveolar

molding technique in infants with complete

unilateral cleft lip and palate

MORITA Kei-ichi•EGUNJI Akemi•EISHII Masatoshi

MORIYAMA Takashi•EIMAIZUMI Fumiko•EOMURA Ken

Abstract: Considerable progress has recently been made in nose correction techniques in the field of cleft lip

surgery. However, surgical repair alone cannot solve the multiple problems associated with wide clefts of the lip

and severe deformity of the nose. Presurgical nasoalveolar molding (PNAM) technique for patients with clefts

was described by Grayson et al. (1999). This treatment's objectives are non-surgical correction of the nose and

alveolar processes, including repositioning the deformed alar cartilages, lengthening of deficient columella, and

reduction of the alveolar cleft gap by using Hotz-type palatal molding plates with acrylic nasal stents and surgical

adhesive tapes that are applied to the cheeks during the neonatal period. In this paper, we describe our experi-

ence with primary management using PNAM in 12 infants with unilateral cleft lip and palate. All cases showed

elongation of the columella and reduction of the alveolar cleft gap before primary surgical repair of the lip and

nose, which suggested that PNAM is useful for promoting presurgical morphological improvement.

Key words:cleft lip and palate(唇 顎 口 蓋 裂),presurgical nasoalveolar molding(術 前 鼻 歯 槽 形 成),nasal deformity

(外 鼻 変 形),non-surgicalcorrection(非 観 血 的 整 復)

緒 言

近年,口 唇裂初回手術時に外鼻形成が行われるようにな

り,不 完全唇裂や外鼻変形の程度の軽い完全唇裂症例では,

初回手術のみでほぼ満足のいく結果が得られるようになっ

ている.し か し,裂 幅が広 く外鼻変形の著 しい症例では,

必ず しも初回手術のみでは満足のいく結果は得られていな

い.Graysonら1)は 口唇裂初 回手術前 に鼻歯槽 形成

(presurgical nasoalveolar molding,以 下PNAM)を 行い,

片側性,両 側性の完全唇顎口蓋裂患者の外鼻形態が著明に

改善することにより口唇裂初回手術の際の外鼻形成を最小

限に止めるという方法を報告 した.し かしわが国での本法

に関する報告は少なく2),本 法の有用性に関 しては一定の

見解が得 られていない.わ れわれは,片 側性完全唇顎口蓋

裂の12例 に対 し本法を適用し,鼻 橋 と唇裂幅の変化を視

覚的に,ま た顎裂幅の変化を模型計測からその有用性 を検

討 したので報告する.

対 象 と 方 法

1.対 象

対 象 は,2001年1月 か ら2003年7月 に 当 科 に お い て 口

唇 裂 初 回 手 術 を施 行 した 片 側 完 全 唇 顎 口 蓋 裂 患 者 の う ち,

PNAM法 を施 行 しか つ 十 分 な 資 料 の 採 取 が 可 能 で あ っ た

12例 と した.裂 型 は左 側 唇 顎 口 蓋 裂(LCLP)7例,右 側 唇

顎 口蓋 裂(RCLP)5例 で あ り,性 別 は男 児6例,女 児6例

で あ っ た(表1).

初 診 時 日齢 は,3日 か ら20日(平 均12.1日)で あ り,手

術 時 日齢 は108日 か ら176日(平 均132.4日)で あ った.

口唇 裂 初 回手 術 はTennison-Randall法 に よ り行 い,外 鼻

東京医科歯科大学大学院医歯学総合研究科口腔機能再構築学

系口腔機能再建学講座顎口腔外科学分野

(主任:小 村 健教授)Oral and Maxillofacial Surgery, Department of OralRestitution, Division of Oral Health Sciences, Graduate School,Tokyo Medical and Dental University (Chief: Prof. OMURAKen)受 付 日:2003年12月19日

採 択 日:2004年8月24日

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644 日本 口 腔 外 科 学 会 雑 誌 Nov. 2004

表lPNAM施 行状況および結果

LCLP:左 側唇 顎 口蓋裂,RCLP:右 側唇 顎 口蓋裂

図1 PNAM法 によ る治 療 のプ ロ トコール

形成は上石法3)に 準じて行った.な お術者は1名 で,術 後

は後戻 り防止のため鼻孔レテ ィナ(R)(高研,東 京)を 使用

した.

また,対 照 として当科においてPNAM法 導入以前に口

唇裂初回手術を施行 した2例(非 施行症例1:右 側唇顎口

蓋裂,男 児および非施行症例2:左 側唇顎口蓋裂,男 児)

を用いた(表1).

2.PNAM法 による治療 のプロ トコール

初診時に口蓋床用の印象採得を行い,口 唇および頬部の

テーピングおよびその指導を開始する(図1).1週 間後に

口蓋床を装着 し,当 日あるいはその1週 間後に,硬 性およ

び軟性レジンにて作製 した鼻ステントを口蓋床辺縁部に装

着 し,外 鼻の形態矯正を開始する(図2).

1週 間後,哺 乳状態,口 蓋床の装着状態,口 蓋床と鼻ステ

ン トによる褥瘡の有無につ き確認 し,軟 性レジンの添加に

よる鼻ステン トの延長および口蓋床の調整を行 う.調 整内

容としては,ま ず顎裂部では口蓋床の内面の適合状態を確

認 しながら両歯槽部を誘導するように床内面を削合 し,ま

た外鼻においては患側鼻橋の延長,鼻 翼軟骨および周囲組

織の矯正 をはかるよう軟性 レジンを鼻ステン トに添加す

る.調 整は1週 から2週 間の間隔で初回手術直前まで行 う.

この間,口 唇および頬部のテーピングは装置装着中も併用

するよう指導する.な お,Graysonら1)が 用いたサージカ

ルテープを牽引するelasticbandは,用 いなくても十分頬

部の牽引ははかれると判断 し,使 用していない.

3.PNAMの 期間

鼻ステントを装着 しPNAMを 開始 した日齢は19日 から

42日,平 均28.9日 であり,ま た,PNAM施 行期間として

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Vol.50 No.11 術前鼻歯槽形成法による片側性完全唇顎口蓋裂患者の初期治療 645

A 8

図2

A:装 着中の 口蓋床 お よび 鼻 ステ ン トB:装 賢 外観

A B

図3 上顎石膏模型および病態写真による評価

A:初 診時B:口 唇裂初回手術直前

は,77日 か ら138日,平 均100.4Elで あ っ た(表1).

4.PNAMの 評 価 法

外 鼻 お よ び周 囲 組 織 の 形 態 変 化 につ いて は,PNAM施 行

前 お よ び 日唇 裂初 回 手 術 直 前 に撮 影 した病 態 写 真 を 用 い て

鼻橋 の 延 長 お よ び唇 裂幅 の 狭 小 化 を視 覚 的 に評 価 した.評

価 は5人 の 評 価 者 が それ ぞれ,著 し く変 化 あ り 「3」,変 化

あ り:「2」,わ ず か に 変 化 あ り:「1」,変 化 な し:「0」 の

4段 階 に ス コ ア化 し,そ の 平 均 ス コ アで 表 した.ま た,顎 裂

幅の変化については,初 診時および目唇裂初回手術直前に

採得 した上顎石膏模型において顎裂部歯槽突起闘の最短距

離を計測 し評価 した(図3).

また,PNAM非 施行症例についても,同 様に評価 した.

また本PNAMの 合併症については,装 置の調整のため

に受診するたびに,装 置破折の有無,口 腔内および鼻腔内

での潰瘍形成の有無を診査した.

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646 日 本 口 腔 外 科 学 会 雑 誌 Nov. 2004

結 果

鼻 橋 の 延 長 効 果 は,平 均 ス コ ア1.8か ら3.0,そ の 平 均 は

2.52で あ り,全 症例 で その 効 果 が 認 め られ た.

ま た唇 裂 幅 の 狭 小 化 に関 して は,平 均 ス コ ア0.8か ら2.4

で あ り,そ の 平 均 は1.72で あ っ た.

顎 裂 幅 に 関 して は,PNAM施 行 前 に は3mmか ら12mm,

平 均8.9mmで あ っ た の に対 して,口 唇 裂 初 回 手 術 直 前 に

は2mmか ら11mm,平 均6.2mmと 狭 小 化 を認 め た.各 症

例 に お け る狭 小 幅 は,1mmか ら7mm,平 均2.8mmで あ

り,い ず れ の症 例 に お い て も顎 裂 幅 の 狭 小 化 が 認 め られ た

(表1).

合 併 症 と して は,2例(症 例9,12)に お い てPNAM施

行 中 に鼻 ス テ ン トの破 折 を認 め た が,そ れ に よ る裂 傷 な ど

の患 児 へ の悪 影 響 は 認 め ず,修 理 後 は 治 療 を続 行 した.口

腔 内 お よび 鼻 腔 内 での 潰 瘍 形 成 は認 め られ な か った.

PNAM施 行 症 例 と しての 症 例3(図4-1),症 例9(図4-2)

を,ま たPNAM非 施 行症 例 と して の2例(図4-3,図4-4)

を供 覧 す る.

症 例3:左 側 唇 顎 口蓋 裂,女 児.2000年8月 正 常 分 娩 に

て 出生,紹 介 に て 当科 を初 診 した.以 後 プ ロ トコ ール に従

っ て 口唇 裂 初 回手 術 直 前 まで 鼻 ス テ ン トお よび 口 蓋 床 の 調

整 を行 い,PNAM施 行 期 間 は138日 間 で あ っ た.鼻 橋 の 延

長 効 果 は ス コ ア3.0で,唇 裂 幅 の 狭 小 化 は ス コ ア2.4,顎 裂

幅 は11mmか ら7mmへ 狭 小 化 して い た(図4-1-A,B).

生 後179日 目,全 身麻 酔 下 に 口唇 形 成 術 を施 行 した.術 後

1か 月 で は,良 好 な外 鼻 形 態 を維 持 して い た.術 後6か 月

頃 に は患 側 鼻 翼 軟 骨 内側 脚 の 扁平 化 が 認 め られ た が,術 後

6か 月 か ら術 後1年9か 月(図4-1-C)に は大 き な変 化 は

な く,現 在 にい た る まで,外 鼻 形 態 は安 定 して い る.

症 例9:右 側 唇 顎 口蓋 裂,男 児.2002年12月 正 常 分 娩

に て 出生,紹 介 に て 当科 を初 診 した.以 後 プ ロ トコ ール に

従 って 口唇 裂 初 回手 術 直 前 まで 鼻 ス テ ン トお よび 口 蓋床 の

調 整 を行 い,PNAM施 行 期 間 は83日 間 で あ っ た.途 中,

PNAM開 始 後70日 目 に鼻 ス テ ン トの 破 折 を認 め た が,そ

れ に よ る裂 傷 な ど の患 児 へ の悪 影 響 は 認 め ず,硬 性 レ ジ ン

に て修 理 し治 療 を続 行 した.鼻 橋 の 延 長 効 果 は ス コ ア2.8

で,唇 裂 幅 の 狭 小 化 は ス コ ア0.8,顎 裂 幅 は8mmか ら3

mmへ 狭 小 化 して い た(図4-2-A,B).生 後127日 目,全 身

麻 酔 下 に 口唇 形 成 術 を施 行 した.術 後1か 月 で は,良 好 な

外 鼻 形 態 を維 持 して い た.術 後6か 月 頃 に は 患側 鼻 翼 軟 骨

内 側 脚 の軽 度 扁 平 化 が認 め られ た が,術 後9か 月(図4-2-

C)ま で に大 き な変 化 は な く,現 在 に い た る ま で,良 好 な

外 鼻 形 態 を維 持 して い る.

非 施 行 症 例1:右 側 唇 顎 口 蓋 裂,男 児.1997年5月 正 常

分 娩 に て 出生,同 年7月 紹 介 に て 当 科 を初 診 した.以 後,

口蓋床を使用していたものの,口 蓋床内面の削除や口唇お

よび頬部のテープ指導を積極的には行わなかった.口 唇裂

初回手術直前において,外 鼻変形は改善 されておらず(図

4-3-A,B),顎 裂幅も初診時10mmか ら手術直前10mmと

狭小化は認められなかった.生 後110日 目,全 身麻酔下に

口唇形成術 を施行した.術 後1か 月頃には患側鼻翼軟骨内

側脚の重度扁平化が認められ,術 後8か 月(図4-3-C)以

降に大 きな変化はなかった.

非施行症例2:左 側唇顎口蓋裂,男 児.1997年2月 正常

分娩にて出生,紹 介にて当科 を初診 した.以 後,図4-3の 症

例 と同様に口蓋床 を使用 していたものの,口 蓋床内面の削

除や口唇および頬部のテープ指導を積極的には行わなかっ

た.口 唇裂初回手術直前において,外 鼻変形は改善 されて

おらず(図44A,B),顎 裂幅 も初診時14mmか ら手術直

前15mmと 狭小化は認められなかった.生 後110日 目,全

身麻酔下に口唇形成術を施行 した.術 後1か 月頃には患側

鼻翼軟骨内側脚の重度扁平化が認められ,術 後6か 月(図

4-4-C)以 降に大きな変化はなかった.

考 察

片側性口唇裂外鼻の変形は,そ の土台 となる周囲骨の欠

損 ・変形に加え,大 鼻翼軟骨の下方への偏位およびそれに

よる鼻腔天井部の落ち込み,低 い鼻尖,さ らに患側鼻橋の

短小化,鼻 中隔の偏位,鼻 孔縁長 さの増加などに特徴づけ

られる4~6).Matsuoら6,7)は これ らの変形に対 して,初

回手術前の新生児期よりシリコン製の鼻ステントのみを用

いて矯正 を行っている.し か しこの方法では,変 形が強く

術前に外鼻変形 を矯正することの利点が大きい完全口唇裂

においては,鼻 腔底が欠如 しているため応用で きない1).

Graysonら1)は,鼻 ステントを口蓋床に装着することによ

り完全口唇裂にも適用でき,さ らに歯槽部の調整 も同時に

行えるPNAMを 考案 し,術 前術直後のみならず,長 期的に

も外鼻形態の改善が得 られたと報告している1,8,9).本 装

置は出生後可及的早期に装着することにより効果的な外鼻

形態の改善が見込めるとしており,そ の根拠 として,出 生

後約6週 までは組織のピアルロン酸濃度が高 く,そ れによ

り軟骨や結合組織の弾性が少ないため,可 塑性が得 られや

すい10)こ とを挙げている1).自 験例 においても全例出生

後6週 間以内(平 均28.9日)にPNAMを 開始 し,口 唇裂

初回手術直前までに鼻橋の延長効果 が得 られた.ま た,

Graysonら1)が 報告 している鼻尖,患 側鼻翼基部,人 中お

よび鼻橋の位置矯正に関 しても,PNAM施 行効果が得 られ

ていると考えられ,そ の結果,術 後の鼻橋がPNAM施 行症

例では正中に位置 し比較的垂直であるのに対 して,非 施行

症例では患側に傾斜 している傾向にある(図4).こ れらの

18

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Vol.50 No.11 術前鼻歯槽形成法による片側性完全唇顎口蓋裂患者の初期治療 647

1-A

2-A

3-A

4-A

1-B

2-B

3-B

4-B

1-C

2-C

3-C

4-C

図4 PNAM施 行および非施行症例

1(PNAM施 行 症例3)AlPNAM施 行 前B:口 唇裂初 回 手術直 前C:術 後1年9か 月

2(PNAM施 行症例9)A:PNAM施 行前B:口 唇裂初 回 手術 直前C:術 後9か 月

3(PNAM非 施 行症 例1)A:生 後1.5か 月B:口 唇 裂初回 手術 直前C:術 後8か 月

4(PNAM非 施 行症 例2)A:生 後1か 月B:口 唇 裂初 回 手術 直前C:術 後6か 月

形態矯正は,埠 ステン トによる鼻橋延長だけでなく,加 え

て口蓋床の内面削除および減張テープ使用による顎裂幅,

唇裂幅の狭小化が伴っては じめて効果が得 られると考えら

れる.

Graysonら1)も,術 前の歯槽部の形態矯正に関 して本法

はHotz床 と類似 した方法であるとしながら,減 張テープ

併用の効果を強調し,そ の結果,唇 裂幅および顎裂幅が狭

小化するとしてい る.自 験例においてもPNAM施 行症例

全例において唇裂幅および顎裂幅の狭小化が図 られてい

た.

本法の合併症について,Graysonら1)は,口 腔内および

鼻腔内での潰瘍形成,両 親による減張テープ不使用による

効果減弱,口 蓋床の圧による乳中切歯の早期萌出を挙げて

いる.自 験例では2例 において鼻ステントの破折 を認めた

が,鼻 腔内,口 腔内に褥瘡性潰瘍を形成 した症例は認めな

かった.

19

Page 6: Vol.50 No - jstage.jst.go.jp

648 日本 口 腔 外 科 学 会 雑 誌 Nov. 2004

Graysonら1)は,顎 裂幅を狭小化する目的のひとつに歯

肉骨膜形成術(gingivoperiosteoplasty,以 下GPP)の 成功

率を上げることを挙げている.同 じ研究グループのSantiago

ら11)は,初 回手術前の顎矯正とGPPを 組み合わせること

により,後 の顎裂部への二次的骨移植を必要 とする症例が

減ずることを報告 している.自 験例ではGPPを 行ってい

ないが.い ずれの症例においても顎裂幅の狭小化は認めた.

本法は初回手術前の外鼻形態の矯正および口唇裂幅,顎

裂幅の狭小化によ り術前の外鼻形態を改善す ることによ

り,初 回手術時の外鼻形成を最小限に止めることができる

といった点で有意義なものと思われた.

結 語

今回われわれは,片 側性完全唇顎口蓋裂12例 において

術前鼻歯槽形成(PNAM)を 適用 し,鼻 橋の延長,お よび

顎裂幅の狭小化を認めた.こ れらのことより,PNAMが 口

唇裂初回手術 を施行するにあたり有用であることが示唆 さ

れた.

本論文の要旨は,第48回 日本口腔外科学会総会(平 成15

年10月,富 山市)に おいて発表 した.

引 用 文 献

1) Grayson, B. H., Santiago, P. E., et al.: Presurgicalnasoalveolar molding in infants with cleft lip and

palate. Cleft Palate Craniofac J 36: 486-498 1999.2) 引地 尚 子, 高 戸 毅, 他: 口蓋 床 を利 用 した口唇形

成術 前 の非観 血 的外鼻 形成 法. 日口外誌47: 203-205

2001.

3) 上石 弘: 口唇形 成術 の進 歩. 波利 井清 紀 監修; 口

唇裂 ・口蓋裂 の治 療: 最近 の進 歩. 第1版, 克 誠堂

出版, 東 京, 1995, 3-13頁.

4) Dibbell, D. G.: Cleft lip nasal reconstruction: correct-ing the classic unilateral defect. Plast Reconstr Surg69: 264-271 1982.

5) McComb, H.: Primary correction of unilateral cleft lipnasal deformity: a 10-year review. Plast ReconstrSurg 75: 791-799 1985.

6) Matsuo, K., Hirose, T., et al.: Repair of cleft lip withnonsurgical correction of nasal deformity in the earlyneonatal period. Plast Reconstr Surg 83: 25-31 1989.

7) Matsuo, K. and Hirose, T.: Preoperative non-surgicalover-correction of cleft lip nasal deformity. Br J PlastSurg 44: 5-11 1991.

8) Maull, D. J., Grayson, B. H., et al.: Long-term effects ofnasoalveolar molding on three-dimensional nasalshape in unilateral clefts. Cleft Palate Craniofac J 36:391-397 1999.

9) Grayson, B. H., Cutting, C. B., et al.: Presurgicalnasoalveolar orthopedic molding in primary correc-tion of the nose, lip, and alveolus of infants born withunilateral and bilateral clefts. Cleft Palate Craniofac J38: 193-198 2001.

10) Matsuo, K., Hirose, T., et al.: Nonsurgical correctionof congenital auricular deformities in the earlyneonate: a preliminary report. Plast Reconctr Surg73: 38-50 1984.

11) Santiago, P. E., Grayson, B. H., et al.: Reduced needfor alveolar bone grafting by presurgical orthopedicsand primary gingivoperiosteoplasty. Cleft PalateCraniofac J 35: 77-80 1998.

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