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NOTAS CLÍNICAS

Subluxación primaria recidivante medial de rótulas. Revisión a largoplazo de un caso asociado a síndrome de desalineación torsionalseveraPrimary recurrent medial subdislocation of both patellae. Long-termreview of an exceptional case of miserably malalignment syndrome

S. García-Mata, A. Hidalgo-Ovejero

Correspondencia:Serafin García MataHospital Virgen del CaminoC/ Irunlarrea, 431008 PamplonaTfno. 848 42 26 44Fax. 848 42 99 24E-mail: [email protected]

RESUMENPresentamos una revisión a largo plazo de una

chica de 11 años de edad con subluxación medial reci-divante de ambas rótulas de varios meses de evolu-ción asociado a síndrome de desalineación torsionalsevera. No ha sido descrito ningún caso de luxación osubluxación medial de rótulas hasta el momento.

Había sufrido luxación medial de la rótula derechatres años antes tras un salto, reducida por ella mismay no inmovilizada, seguida de 10 episodios de subluxa-ción y tres de luxaciones mediales. Acudió a consultapor imposibilidad a la deambulación por subluxaciónpersistente o habitual y al dolor fémoro-rotuliano, prin-cipalmente en la rodilla derecha.

Presentaba subluxación medial habitual de rótu-las, con desplazamiento rotuliano medial, amiotrofiacuadricipital, inestabilidad medial evidente de ambasrótulas. El test de supresión medial era positivo. Mos-traba anteversión femoral excesiva de caderas (RI: 90º,RE: 30º), genu varum, torsión tibial neutra, patella alta,surcos trocleares displásicos con hipoplasia del cóndi-lo medial y rótulas displásicas (Wiberg tipo III).

Se realizó osteotomía femoral subtrocantérea des-rotatoria y realineación proximal rotuliana bilateral. Trasla cirugía recuperó la estabilidad rotuliana bilateral, mar-cha y carrera normales, con tests de Smillie y aprehen-sión (-), y movilidad de cadera de RE: 65º, RI: 50º.

Quince años tras la cirugía la paciente aquejabadolor antero-lateral de la rodilla derecha en la deam-bulación prolongada, al subir y bajar escaleras y lasedestación prolongada, que se diagnosticó de síndro-me de hiperpresión rotuliana externa.

Palabras clave. Luxación medial rotulas. Síndro-me desalineación torsional severa. Osteotomía desro-tatoria femoral.

ABSTRACTWe present a long-term review of a girl aged 11 years

and 4 months with medial primary recurrent subluxationof both patellae of several months evolution associatedwith miserably malalignment syndrome. Not one case ofmedial recurrent dislocation of the patellae has beendescribed previously.

Three years previously following a jump she hadsuffered a right patellar luxation - self-reduced and notimmobilised - followed by 10 subsequent episodes ofsubluxation and three more medial luxations. Shecould hardly walk autonomously due to persistent orhabitual subluxation and patellofemoral pain, mainlyin the right knee.

Physical examination revealed habitual medialsubluxation of both patellae, with clear medial patellardisplacement, quadriceps amyotrophy and medialinstability. The medial subluxation suppression testwas positive. She showed excessive femoralanteversion of the hips (IR: 90º, ER: 30º), genu varum,neutral tibial torsion, patella alta, dysplastic trochleargrooves with medial condyle hipoplasia and bothpatellae were dysplastic (Wiberg type III).

We performed a derotation subtrochantericfemoral osteotomy and bilateral proximal patellarrealignment. Following surgery, bilateral stability ofboth sides permitted normal walking and running, aswell as apprehension and the Smillie test (-), with a hipmobility of 65º ER and 50º IR.

Fifteen years after the surgery the patientcomplains of antero-external knee pain in the rightknee during prolonged walking, in getting up and downstairs and when in a prolonged sitting position,diagnosed as excessive lateral pressure syndrome.

Key words. Medial dislocation patellae. Miserablymalalignment syndrome. Femoral osteotomy.

Servicio de Cirugía Ortopédica y Traumatolo-gía. Sección de Traumatología y OrtopediaInfantil. Hospital Virgen del Camino. Pamplo-na.

Fecha de recepción el día 12 de marzo de 2007

Aceptado para su publicación el 1 de abril de2007

Aceptación definitiva el 15 de abril de 2007

An. Sist. Sanit. Navar. 2007; 30 (3): 459-468.

INTRODUCCIÓNLos ejes de las EEII se desarrollan de

diferentes formas dependiendo de factoresgenéticos, ambientales o mecánicos asícomo por el poder de remodelación óseoejercido por los músculos y su actividad1.

Durante el desarrollo ocurren variacio-nes fisiológicas de la alineación de las EEIIque han sido claramente definidas por Sale-nius y Vanka2, así como Cahuzac3. Normal-mente la combinación de anteversión femo-ral severa (AFE) y torsión tibial externa(TTE) se conoce como síndrome de mala-alineación o desalineación torsional severa4-

6. Es bien conocido que la mayor parte delos trastornos torsionales se resuelven oacomodan con la edad. Tan sólo un peque-ño porcentaje de niños mayores con tras-tornos cosméticos o funcionales requierencorrección quirúrgica5. La mayor parte delas inestabilidades de rótula son debidas aalgún grado de desalineación en las extre-midades inferiores (EEII).

Se ha demostrado que la desalineaciónde los ejes en las EEII puede ocasionarpatología fémoro-rotuliana, especialmentedolor fémoro-rotuliano, luxaciones y sublu-xaciones de rótula, pero siempre se handescrito en dirección externa.

Eppley7 acuñó el término “inward pate-lla” (rótula hacia dentro) en referencia alas subluxaciones mediales, en compara-ción con aquellas en dirección superior oinferior.

Varios autores1,5,6 han descrito pacien-tes con trastornos rotulianos secundariosa alteraciones de la alineación de las EEIIdenominadas: “severe torsional malalign-ment syndrome”5 or “miserably malalignedsyndrome”6. Esta rara ocurrencia ha gene-rado acuerdo en referencia a realizar oste-otomía de realineación. Dichos trastornosson luxaciones recidivantes en direcciónexterna, pero no luxaciones recidivantesmediales como ocurría en el caso que pre-sentamos. En este caso se producirá,secundariamente, una alteración en elestabilizador pasivo externo.

La subluxación primaria medial de larótula es una condición excepcional quehasta el momento no ha sido descrita en labibliografía internacional, ni en los princi-

pales textos de trastornos fémoro-rotulia-nos8. La inestabilidad medial secundaria oiatrogénica ha sido reconocida como unaentidad nosológica diferenciada, causadapor una liberación retinacular externaexcesiva9-12. Para que ocurra una inestabili-dad medial debe alterarse el estabilizadorrotuliano pasivo externo.

El retináculo lateral para-rotuliano es elestabilizador pasivo externo principal.Tiene dos componentes8: 1) superficialoblícuo (va de cintilla iliotibial a rótula); 2)profundo transverso. Este último se com-pone de tres partes: porción epicóndilo-rotuliana o ligamento patelo-femoral late-ral, retináculo profundo transverso (va dela cintilla iliotibial a rótula y es denso) quees la estructura de soporte lateral primariade la rótula, y la banda patelofemoral oligamento menisco-patelar.

La excepcionalidad de la subluxaciónrecidivante primaria medial de rótulas quepresentamos, secundarias a la desalinea-ción de EEII, y de su manejo nos impulsa amostrar su revisión a largo plazo, comoobjetivo del trabajo, con objeto de dispo-ner de la información suficiente para valo-rarla en su evolución.

CASO CLÍNICO

Niña de 11 años y 4 meses de edad que acu-dió a nuestra consulta remitida de otro centrohospitalario aquejando dificultad progresivapara la deambulación autónoma de variosmeses de evolución. Refería haber sufrido, tresaños antes, un episodio de luxación de rótuladerecha a raíz de un salto. Dicho episodio deluxación fue descrito como luxación medialtanto por la paciente como por el médico que laatendió. La luxación fue reducida por manipula-ción y no inmovilizada. Posteriormente ocurrie-ron otros 10 episodios de subluxación y otrostres más de luxación (la paciente refería que larótula se le salía “hacia dentro de la rodilla” y“no hacia fuera”), no habiendo sido inmoviliza-da en ningún episodio. En el mes precedente a laconsulta refería haber tenido 3 episodios desubluxaciones, tras lo cual apenas podía realizarmarcha de forma autónoma por subluxaciónpersistente y dolor. En el lado izquierdo referíatres episodios de subluxación medial en los seisúltimos meses.

La paciente refería debilidad progresiva enambas rodillas, aprensión medial rotuliana bilate-

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ral, chasquidos, dolor persistente a la marcha ysevera limitación en sus actividades habituales.

El desplazamiento medial de la rótula recre-aba los síntomas dolorosos. En ese momentoacudió a nuestra consulta en silla de ruedasdebido a la imposibilidad de deambulaciónautónoma, ya que fallaba con subluxación ydolor mecánico.

En la exploración física se evidenciabasubluxación medial recidivante de ambas rótu-las (más evidente en la derecha), grado +2 enla derecha y +1 en la izquierda como gradacióncuantitativa de subluxación pasiva (máximo+3) (Figs. 1 y 2) con claro desplazamientomedial rotuliano, amiotrofia cuádriceps bilate-ral, cepillos (+), clara inestabilidad medial yaprensión de ambas rótulas (Smillie +). Existíauna facilidad para realizar subluxación de las

rótulas en dirección medial, pero no lateral. Eltest de la supresión de la subluxación medial5

era (+). Las maniobras meniscales, Lachmanny pivot shift tests fueron negativos. La con-tracción isométrica del cuádriceps provocabadesplazamiento medial de la rótula. Presenta-ba una mayor prominencia del cóndilo externoque el interno.

La exploración de la cadera mostraba ante-versión femoral excesiva (AFE) (RI: 90º, RE: 30º)(Figs. 3a y 3b). La exploración de la rodilla evi-denciaba genu varum y torsión tibial neutra,con ángulo Q bilateral de 15º. En el estudioradiográfico mostraba malposición rotuliana(patella alta), con un índice de Insall-Salvati de1,25 (N: 1,04 ± 0,11), desplazamiento medialrotuliano, y displasia de los surcos trocleares,con un ángulo de surco de 150º (N: 137º ± 6º) y


SUBLUXACIÓN PRIMARIA RECIDIVANTE MEDIAL DE RÓTULAS. REVISIÓN A LARGO PLAZO DE UN CASO…

Figura 1. Subluxación habitual medial bilateralde las rótulas, más evidente en ellado derecho.

Figura 2. Teleradiografía en carga de las EEIImostrando subluxación medial derótulas.



Figuras 3a y 3b. La exploración de la cadera mostraba anteversión femoral excesiva (RI: 90º y RE:30º).

Figura 4. Tres meses tras la última intervención quirúrgica. La paciente refiere ausencia de sintoma-tología con estabilidad clínica objetiva de las rótulas.



un ángulo de congruencia de –20º (N: -8º ± 6º).Ambas rótulas eran displásicas (Wiberg tipo III).La exploración clínica y radiológica de nuestrapaciente evidenciaba el cuadro de “miserablymalaligned extremities” (síndrome de desalinea-ción severa de las EEII).

Una semana más tarde, realizamos osteoto-mía femoral subtrocantérea desrotatoria (35º derotación externa) (Fig. 4) y realineación proximalrotuliana bilateral (apertura retináculo medial yplicatura del lateral), en dos tiempos (cada extre-midad separadamente), para asegurar el recorri-do y deslizamiento rotuliano centrado.

Tras la intervención y rehabilitación dellado derecho, se consiguió estabilidad clínicaobjetiva y subjetiva de la rótula pero la pacienteno podía realizar la marcha normal por dolor einestabilidad progresiva del lado izquierdo.

Tras realizar la cirugía del lado izquierdose consiguió la estabilidad de ambos lados que

le permitía realizar marcha y carrera normales.El apprehension test y el test de Smillie senegativizaron, con una movilidad de 65º de REy 50º de RI de ambas caderas (Figs. 5 y 6). Sereiniciaron, posteriormente, los estiramientosdel cuádriceps, consiguiendo incremento delvolumen y fuerza, así como la desaparición delos síntomas. Tres meses más tarde realizabamarcha y carrera normales. Cinco años mástarde la paciente permanecía asintomática conmarcha y ejes de las EEII normales. Realizabaejercicio físico normal.

Quince años después de la cirugía la pacien-te refería quejas por dolor en la zona antero-externa de la rodilla derecha tras deambulaciónprolongada, subir y bajar escaleras así como ensedestación prolongada. Se diagnosticó de sín-drome de hiperpresión rotuliana externa. Pre-sentaba rótulas centradas en reposo y desplaza-miento de las rótulas por el surco troclearcentrado. Se evidenciaba hiperpresión rotuliana

Figura 6. Aspecto postoperatorio de las EEII. Seobserva la alineación correcta de lasrótulas.

Figura 5. Teleradiografía en carga de EEII posto-peratoria (seis meses más tarde) mos-trando posición correcta de ambasrótulas.



Figuras 7a y 7b. Aspecto radiológico quince años después de la cirugía. Obsérvese la posición cen-trada de las rótulas, así como displasia de las rótulas (tipo Wiberg III).

Figura 8. TAC realizado quince años después de la cirugía que muestra hipoplasia del cóndilo medialfemoral.

externa con báscula rotuliana (Figs. 7a y 7b). LaTAC mostraba (Fig. 8) hipoplasia del cóndilofemoral medial, ya sospechado por presentarcóndilo medial menos prominente en la explora-ción física de la rodilla. La RNM mostraba con-dropatía grado I-II de la faceta externa de la rótu-la derecha.

DISCUSIÓNEppley7, Millar y col11 y Shellock y col12

describieron subluxaciones mediales trasfracasos de liberación retinacular externa.Shellock y col12 encontraron una incidenciadel 40% de subluxaciones en las rótulascontralaterales, no intervenidas, en lospacientes con liberación retinacular exter-na. Por tanto, la desalineación podría serbilateral y de ello podemos deducir que lasubluxación medial existe antes incluso derealizar la liberación retinacular externa,pero que no es detectada por medios con-vencionales. Esos autores describen la téc-nica de la RNM dinámica (en los primeros30º de flexión) como técnica diagnóstica.En el caso que presentamos no se realizóTAC ni RNM al principio debido a que lainspección y exploración clínica hacíanevidente el diagnóstico. Además, la ansie-dad de los padres en recibir una prontasolución, por el dolor fémoro-rotuliano y laimposibilidad física para la deambulaciónde la chica, nos indujo a realizar el trata-miento quirúrgico sin dilación.

Patomecánica. Existen diversos facto-res que ayudan a explicar la inestabilidadrotuliana del caso que presentamos:

Una pronación excesiva durante ladeambulación causa alteraciones en lamecánica fémoro-rotuliana que es reforzadapor el varo tibial. Si se le añade una ante-versión femoral excesiva (AFE) sin compen-sación distal (ausencia de TTE compensa-dora, como ocurría en el caso quepresentamos), ni proximal (ángulo Q nor-mal), entonces puede explicarse la fisiopa-tología de la inestabilidad rotuliana medial.

La displasia rotuliana (Wiberg tipo III)junto con la hipoplasia condílea femoralmedial facilitan la dirección medial de lainestabilidad (la inestabilidad externa seasocia con hipoplasia del cóndilo lateral).

La sincronía de la contracción del vas-tus medialis obliquus en relación a otros

músculos, especialmente el vastus latera-lis, es fundamental y puede ser anómalaen situaciones tales como la desalinea-ción13. El dolorimiento de las estructuraslaterales inflamadas y la inestabilidad ensí misma producen amiotrofia por inhibi-ción refleja propioceptiva, sobre todo delvastus lateralis, y de esa forma se incre-menta la inestabilidad medial. Esa inesta-bilidad produce dolor fémoro-rotuliano,bloqueos y aprensión que, con la progre-siva incapacidad de la paciente para ladeambulación provoca mayor amiotrofiay ésta, mayor inestabilidad, cerrándoseasí el círculo vicioso. La atrofia muscularprogresiva puede llegar a agravar unainestabilidad latente o incrementar sufrecuencia de episodios de inestabilidad.Imbert y col lo denominan síndrome deetiología múltiple (amiotrofia de algúngrupo muscular, y en menor grado deotros grupos, inestabilidad subjetiva yobjetiva, alteraciones propioceptivas,dolorimiento local, alteraciones rotacio-nales, etc), en el cual la exploración físi-ca es básica en orden a obtener la infor-mación14.

El retináculo lateral para-rotuliano es elprincipal estabilizador pasivo externo. Porla desalineación crónica, en la inestabili-dad medial ocurre lo contrario a la situa-ción habitual (de inestabilidad externa)debido a que el tope del ligamento fémoro-rotuliano externo es laxo y se encuentraretraído el medial.

Los defectos de alineación de los ejesde la rodilla, cuando son severos, puedenoriginar una inestabilidad basada en la difi-cultad del sistema muscular para asegurarla marcha estable cuando el brazo deacción está desequilibrado. También pro-vocan que el deslizamiento de la rótulasobre el surco femoral sea anómalo. En talcaso las fuerzas que se requieren para elcontrol de la rótula pueden ser superioresal poder de ciertos grupos muscularescuya acción es interrumpida momentáneao temporalmente. Tras un período de tiem-po variable se observa una cierta laxitudde determinadas estructuras que hacenincrementarse la deformidad y la inestabi-lidad. No existe duda de que la evoluciónaños más tarde es hacia los cambios dege-nerativos artrósicos.



Síndrome de desalineación torsionalsevera

Ya Sommerville15 explicaba que la mar-cha de los pacientes con AFE muestra rótu-las convergentes y es, con frecuencia, unamarcha torpe con la característica de quelos repetidos intentos de RE provocan TTEcompensadora. Denomina a esta anomalíarotacional “persistent fetal alignment ofthe hip” (“alineación fetal persistente de lacadera”). Fue el primero en realizar osteo-tomías de realineación, en ocho pacientescon alteraciones severas torsionales.Swanson16 describió que la AFE puede cau-sar deformidades del desarrollo debido alas fuerzas torsionales que recibe perpen-dicularmente el cartílago de crecimiento,lo cual explicaría la asimetría y unilaterali-dad que ocurre en ciertos casos.

James1 describió pacientes con tras-tornos rotulianos secundarios a alteracio-nes en la alineación de las EEII in atletasactivos, con dolor persistente de rodilla,patella alta, recurvatum y ángulo Qaumentado, que denominó “miserablymalalignment syndrome”, similar a lodescrito por Meister y James6. Este autordescribió el espectro de desalineación dela AFE, TTE, tibias varas, rótulas conver-gentes bilaterales (“rótulas bizcas”) yconsideraba desalineación rotacionalsevera la que afecta a los pacientes conAFE y dolor anterior de rodilla secundarioa alteración de la biomecánica fémoro-rotuliana. Delgado y col5 consideran comoseveros aquellos casos con desalineaciónque desarrollan dolor rotuliano. Nuestrocriterio incluye: AFE, desalineación tibial(genu varum y/o TTE), dolor fémoro-rotu-liano y/o inestabilidad rotuliana con afec-tación funcional de la marcha.

Eppley7 describió las siguientes carac-terísticas en los pacientes afectos desubluxaciones mediales iatrogénicas:dolor fémoro-rotuliano persistente que noresponde al tratamiento (estiramientos delcuádriceps), AFE, TTE, rótulas convergen-tes o “bizcas”, rótulas que se subluxan confacilidad en dirección medial, radiografíanormal y ángulo Q normal. Nuestra pacien-te poseía todas esas características excep-to la torsión tibial externa.

Cooke17 también describió su experien-cia con este tipo de anomalías y resalta subuen pronóstico tras la cirugía. Todos esosautores se refieren al morfotipo de la AFEcon TTE compensadora que puede estarasociado o no con “genu varum”. Es cono-cido que este morfotipo se asocia, en algu-nos casos, con sintomatología fémoro-rotuliana en forma de síndrome rotuliano oinestabilidad rotuliana externa. Hasta elmomento no se ha asociado con inestabili-dad medial rotuliana.

El síndrome de desalineación severo nodebe ser confundido con las desalineacio-nes no severas que se ven en consulta fre-cuentemente, en la que la AFE no provocarepercusión clínica alguna, no hay inesta-bilidad rotuliana ni afectación funcional dela marcha. De hecho el 30% de los adoles-centes que presentan AFE también presen-tan TTE (suele ser compensadora) y nodeben ser tratados18,19.

Tratamiento del síndrome dedesalineación torsional severa

La desalineación torsional provoca unanómalo eje de movilidad articular en rela-ción con la línea de progresión con lo quela rótula realiza un recorrido curvilíneodesde la flexión a la extensión. La desali-neación y la inestabilidad fémoro-rotulianarara vez requieren tratamiento fuera de larodilla. La indicación quirúrgica en pacien-tes con desalineación torsional severa esexcepcional, preconizándose sólo si existealteración funcional de la marcha y/o sín-drome rotuliano doloroso persistente17, locual es aún más raro en niños. Pero en losraros casos de síndrome de desalineacióntorsional severa el tratamiento quirúrgicose realiza por medio de alineación rotulia-na y osteotomía desrotatoria asociada.Con las osteotomías rotacionales (con fre-cuencia tibial y femoral) se consiguecorregir la deformidad y eliminar el dolor5.

También Staheli20 afirma que aunque eltratamiento quirúrgico está rara vez indi-cado, las osteotomías a doble nivel sonefectivas porque eliminan el dolor rotulia-no. Este autor recomienda tratamiento qui-rúrgico de la AFE con RI de la cadera >85ºy RE <10º19. La osteotomía desrotatoriatibial es recomendada para torsión de



≥30º. Mosca y Staheli reconocen la necesi-dad de osteotomías a doble nivel en casosseveros21. También incluyen la cosméticacomo indicación primaria. Para nosotrosla cosmética no es criterio de tratamientosuficiente.

Bruce y Stevens4 trataron quirúrgica-mente 14 pacientes con “miserable mala-lignment syndrome” (AFE y TTE excesiva)asociado a dolor fémoro-rotuliano signifi-cativo pero sin inestabilidad. Realizaronosteotomía femoral ipsilateral desrotatoria(externa) y osteotomía desrotatoria tibial(interna). La sección o liberación retinacu-lar lateral se realizó en los pacientes coninclinación rotuliana pasiva negativa.

En los casos de síndrome de desalinea-ción torsional severa con afectación rotu-liana y funcional se han descrito diversostipos de osteotomías: osteotomía distalfemoral distal femoral (RE) con osteotomíaproximal tibial (RI)5; osteotomía femoralsubtrocantérea21; osteotomía proximaltibial desrotatoria valguizante17; o unaosteotomía desrotatoria tibial aisladasupratuberositaria6. Tan sólo Cooke y colrealizan liberación retinacular externa aso-ciada17. La alineación mediante osteotomí-as óseas es obligatoria en las alteracionesrotacionales severas ya que la alineaciónrotuliana aislada puede no ser suficiente.Así, Flandry y Hughston22 demostraron unaalta tasa de fracasos en la realineación delaparato extensor de la rodilla cuando lacausa subyacente del dolor femoro-rotulia-no era una AFE, TTE o ambos.

En el caso que presentamos, la ausen-cia de TTE compensadora podría habersido uno de los factores causantes de laexcepcional dirección medial de la inesta-bilidad. La osteotomía femoral proximaldesrotatoria era la única alternativa parapoder realinear el mecanismo extensor(centraje de la rótula sobre el surco trocle-ar) y con ello corregir el deslizamientoanómalo de la rótula. El recentraje retina-cular en este caso fue necesario por la ten-dencia hacia la posición medial de la rótu-la debido a la cronicidad (desarrolló unaretracción del retináculo medial y laxituddel lateral).

La plicatura retinacular externa no esun procedimiento inocuo. La presencia de

un síndrome de hiperpresión rotulianaexterna a largo plazo en nuestra pacientenos hace cuestionarnos la necesidad deesa liberación como gesto asociado debi-do a que la báscula rotuliana lateral tieneun efecto destructivo sobre el cartílagoarticular. Pensamos que la osteotomíafemoral proximal desrotatoria aisladapudiera haber sido suficiente.

Concluimos que la subluxación recidi-vante medial de rótula es una manifesta-ción no descrita del síndrome de desaline-ación torsional severa de las EEII comoconsecuencia de la ausencia de TTE com-pensadora, e hipoplasia del cóndilo femo-ral medial. Al evaluar las inestabilidadesrotulianas asociadas con alteraciones tor-sionales, debe buscarse la confirmacióndinámica para determinar que la inestabili-dad es externa y no medial. En caso deincapacidad severa para deambular nor-malmente la corrección requiere la realine-ación femoral proximal además de la reali-neación rotuliana.

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