a n n a l e s d ’ o t o l a r y n g o l o g i e e t c h i r u r g i e c e r v i c o - f a c i a l e 1 2 5 ( 2 0 0 8 ) 1 6 0 – 1 6 3

Disponib le en l igne sur www.sc iencedi rec t .com

Cas clinique

Kyste hydatique du massif facial

Maxillo-facial location of hydatic cyst

C. Hafsa a,*, T. Ben Alaya b, S. Kriaa a, S. Jerbi a, M. Golli a, M.H. Hamdi c, A. Gannouni a

aService d’imagerie medicale, CHU Fattouma-Bourguiba, avenue 1er-Juin, Monastir 5000, Tunisieb Service de radiologie, clinique hospitalo-universitaire de medecine dentaire de Monastir, Monastir 5000, TunisiecService de medecine et chirurgie buccales, clinique hospitalo-universitaire de medecine dentaire de Monastir, Monastir 5000, Tunisie

i n f o a r t i c l e

Historique de l’article :

Recu le 8 octobre 2007

Accepte le 11 janvier 2008

Disponible sur Internet le

2 juin 2008

Mots cles :

Maxillofaciale

Kyste hydatique

Tomodensitometrie

IRM

Keywords:

Facial massif

Hydatid cyst

CT scan

MRI

r e s u m e

Objectifs. – La localisation maxillofaciale du kyste hydatique est rare et represente 2 % des

cas. L’objectif de ce travail est de rappeler les signes cliniques et radiologiques en insistant

sur les difficultes diagnostiques.

Materiels. – Nous presentons deux observations de kyste hydatique a localisation maxi-

llofaciale. Les deux cas ont ete explores par un panoramique dentaire, une echographie et

une tomodensitometrie. L’imagerie par resonance magnetique a ete pratiquee dans un cas.

Resultat. – Dans la premiere observation, il s’agit d’une jeune fille de 23 ans qui a consulte

pour une tumefaction jugale a extension pharyngienne evoluant par poussee. La deuxieme

observation est celle d’une jeune fille de 16 ans qui a consulte pour une tumefaction

genienne et masseterine avec un trismus serre. Dans les deux cas, l’imagerie a suspecte

le diagnostic du kyste hydatique et l’examen anatomopathologique l’a confirme.

Conclusion. – Le kyste hydatique est une pathologie parasitaire endemique qui touche

surtout le poumon et le foie. Sa localisation au niveau de la sphere maxillofaciale est

exceptionnelle. Devant une masse kystique dans une zone endemique, le diagnostic du

kyste hydatique doit etre envisage. La TDM et l’IRM permettent un bilan lesionnel precis. Le

traitement est chirurgical.

# 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

a b s t r a c t

Objective. – A maxillofacial location of a hydatid cyst is rare, accounting 2% of cases. The

purpose of this study was to review clinical and radiological features by emphasizing

diagnostic difficulties.

Materials and methods. – Two observations of hydatid cyst with a maxillofacial location are

presented. Two cases were investigated by panoramic dental radiography, an ultrasound

and CT scan. MRI was done in one case.

bse

ary

Results. – The first o

tumefaction with ph

a 16-year-old girl, which

* Auteur correspondant.Adresse e-mail : chirazhafsa@yahoo.fr (C. Hafsa).

0003-438X/$ – see front matter # 2008 Elsevier Masson SAS. Tous drodoi:10.1016/j.aorl.2008.01.004

rvation reports a 23-year-old woman who consulted for jugal

ngeal extension evolving in spurts. The second observation was

consulted for a genian and masseter tumefaction with a tight

its reserves.

trismus. In both cases, the imaging studies suggested the diagnosis of the hydatid cyst

confirmed by the anatomopathologic exam.

Conclusion. – The hydatid cyst is an endemic parasitic pathology involving most often the lung

and the liver. The maxillofacial location is exceptional. In cases of a cyst mass in an endemic

zone, the diagnosis of the hydatid cyst must be entertained. CT scan and MRI provided a

complete lesion workup. Treatment is surgical.

# 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

a n n a l e s d ’ o t o l a r y n g o l o g i e e t c h i r u r g i e c e r v i c o - f a c i a l e 1 2 5 ( 2 0 0 8 ) 1 6 0 – 1 6 3 161

1. Introduction

L’hydatidose est une anthropozoonose cosmopolite qui

sevit a l’etat endemique dans certains pays mediterraneens,

latino-americains et oceaniques [1]. Elle est due au develop-

pement chez l’homme de la larve de l’Ecchinococcus granulosus

transmise par le chien [1]. La localisation maxillofaciale est

rare, souvent asymptomatique et represente 2 % des cas [2]. Le

diagnostic de kyste hydatique repose sur des arguments

epidemiologiques, biologiques et surtout radiologiques.

A propos de deux observations cliniques de kyste hyda-

tique a localisation maxillofaciale, nous discuterons la place

de l’imagerie dans le diagnostic positif, en insistant sur les

difficultes diagnostiques et therapeutiques dans ces localisa-

tions inhabituelles.

2. Patients et methodes

2.1. Observation no 1

Mademoiselle T.H. agee de 23 ans, d’origine rurale et sans

antecedent pathologique notable, consulte pour une tumefac-

tion jugale droite, indolore et sans fievre. Le bilan biologique

est normal. L’echographie montre une formation kystique

multivesiculaire. L’IRM met en evidence une lesion kystique

multivesiculaire en hyposignal en sequence ponderee (SP) T1

et en hypersignal SP T2 avec des cloisons en hyposignal (Fig. 1).

La paroi de cette lesion kystique se rehausse moderement

apres l’injection de gadolinium (Fig. 2). Devant l’origine de la

patiente et l’aspect IRM de la lesion, le diagnostic de kyste

Fig. 1 – IRM, coupe coronale en sequence ponderee T2 :

masse kystique homogene avec une paroi propre. Les

cloisons sont en hyposignal.

hydatique est suspecte. La serologie de l’hydatidose est

positive. Une exerese chirurgicale avec une toilette du site

operatoire au serum physiologique est pratiquee. L’examen

histologique retrouve un kyste constitue d’une membrane

externe anhiste, feuilletee, eosinophile, a laquelle adhere une

membrane fine tapissee par des vesicules et des scolex

correspondant a la membrane germinative proligere. Il

n’existe pas d’autre localisation hydatique. Avec un recul de

quatre ans, on ne note pas de recidive.

2.2. Observation no 2

Une adolescente de 16 ans, d’origine rurale, consulte pour

une tumefaction genienne et masseterine droite evoluant

depuis deux ans avec apparition depuis un mois d’un trismus

serre. L’examen endobuccal met en evidence une tumefaction

fluctuante et douloureuse au niveau de la commissure

intermaxillaire droite. La muqueuse en regard est saine. La

radiographie panoramique montre une osteolyse de la

tuberosite maxillaire et du processus pterygoıde (Fig. 3). La

deuxieme molaire maxillaire droite (17) n’a plus de support

osseux, mais ne presente pas de resorption radiculaire. Le

germe de la troisieme molaire maxillaire droite (18) est refoule

en regard de la region apicale de la 17. Les diagnostics

envisages sont, notamment :

� u

Fi

in

ne lesion extraosseuse d’allure kystique ou tumorale,

devant l’osteolyse diffuse de la tuberosite maxillaire et les

limites floues de la lesion ;

� u

ne surinfection ;

� u

n processus malin.

g. 2 – IRM, coupe coronale en sequence ponderee T1

jectee : rehaussement discret de la paroi du kyste.

Fig. 5 – Scanner : coupe coronale en fenetre osseuse

montrant la presence d’une bulle d’air au sein du kyste.

Fig. 3 – Orthopantomogramme montrant une osteolyse

geographique de la branche mandibulaire droite.

a n n a l e s d ’ o t o l a r y n g o l o g i e e t c h i r u r g i e c e r v i c o - f a c i a l e 1 2 5 ( 2 0 0 8 ) 1 6 0 – 1 6 3162

La TDM met en evidence une masse hypodense heterogene

au niveau du muscle pterygoıdien medial droit qui est epaissi.

Au sein de cette lesion, on note la presence d’une bulle d’air et

d’une membrane flottante qui se rehausse apres injection du

produit de contraste (Figs. 4 et 5). Le processus pterygoıde droit

est lamine et la branche mandibulaire presente une excava-

tion de sa corticale interne, traduisant l’effet de masse

engendre par la lesion.

Devant cet aspect, les hypotheses diagnostiques retenues

sont soit un kyste retentionnel, soit un kyste hydatique

complique, bien que cette localisation soit exceptionnelle.

La serologie de l’hydatidose (Elisa) est negative. L’exerese

par un abord muqueux en regard de la lesion avec lavage du

foyer operatoire par du serum physiologique est realisee.

L’ouverture de la piece operatoire permet de visualiser un

kyste multivesiculaire qui contient des membranes hydati-

ques fletries. L’examen anatomopathologique confirme le

diagnostic de kyste hydatique infecte. La recherche d’autres

localisations hydatiques est negative et on ne note pas de

recidive.

Fig. 4 – Scanner : coupe coronale injectee en fenetre partie

molle montrant une masse heterogene du muscle

pterygoıdien medial droit dont la paroi prend le contraste.

3. Discussion

L’hydatidose est une maladie endemique en Tunisie [3]. Elle

est causee par le developpement chez l’homme, hote inter-

mediaire accidentel, de la forme larvaire d’un tenia du chien :

E. granulosus. En raison de ce mode de transmission, cette

parasitose sevit dans les pays d’elevage du mouton, hote

intermediaire habituel. L’homme s’infeste soit en ingerant des

embryophores au contact d’un chien parasite par l’ingestion

de viande de mouton, soit en ingerant des legumes souilles par

un chien infeste. L’œuf eclot dans l’estomac, puis libere

l’embryon qui franchit la paroi intestinale et gagne par voie

porte le foie. Si l’embryon passe la barriere hepatique, d’autres

localisations sont possibles. L’embryon se transforme en larve

hydatique, puis il atteint un viscere. Les organes les plus

touches sont le foie (65 %) et le poumon (25 %) [4].

L’hydatidose maxillofaciale est tres rare. Elle represente 2 %

des cas [4]. L’infestation peut se faire par voie hematogene ou

lymphatique [3]. Certains auteurs rapportent la possibilite

d’infestation directe par voie buccale ce qui expliquerait la

localisation au niveau des glandes salivaires [5].

Le kyste hydatide ou vesicule hydatique est rempli du

liquide hydatique incolore, eau de roche et entouree de deux

membranes qui sont accolees l’une a l’autre :

� la

membrane externe ou cuticule ;

� la

membrane interne parasitaire dite proligere ou germina-

tive et mere de tous les elements de la larve. Par bourgeon-

nement, elle donne les vesicules ou capsules proligeres qui

elaborent les scolex (tetes des futurs tenias). Ces vesicules

peuvent se detacher pour devenir des vesicules filles ou se

dechirer liberant les scolex qui s’accumulent dans le fond du

kyste et forment le sable hydatique.

Cliniquement, on note un syndrome tumoral non specifique

d’evolution progressive. Lorsque le kyste devient volumineux, il

peut etre responsable d’une compression des organes de

voisinage. Le kyste peut provoquer des phenomenes inflam-

matoires en cas d’infection et des reactions allergiques en cas

de fissuration ou de rupture. L’hypereosinophilie n’est ni

a n n a l e s d ’ o t o l a r y n g o l o g i e e t c h i r u r g i e c e r v i c o - f a c i a l e 1 2 5 ( 2 0 0 8 ) 1 6 0 – 1 6 3 163

constante nispecifique,elleest retrouvee enphased’invasionet

au cours des ruptures de kystes et n’apporte qu’un argument de

presomption. Dans les localisations cervicofaciales primitives,

le taux de positivite des examens immunologiques est de 10 a

14 %, alors que la sensibilite de l’immunologie augmente

nettement en cas de complication ou d’autre localisation

associee [6].

L’echographie des parties molles constitue l’examen de

premiere intension. Elle met en evidence une masse kystique

avec une membrane flottante (type II) ou multivesiculaire

(type III), qui sont pathognomoniques du kyste hydatique. Le

diagnostic est plus difficile en cas des formes univesiculaire a

contenu anechogene (type I) et pseudotumoral (type IV). Dans

les localisations profondes et quand le kyste est calcifie (type

V), l’echographie n’a pas d’interet [7]. La TDM vient confirmer

les donnees de l’echographie [1]. Elle met en evidence une

masse hypodense entouree d’une paroi propre. L’injection de

produit de contraste modifie rarement sa densite, mais cela est

fonction du degre de la vascularisation peripherique du kyste,

comme dans la premiere observation. La presence d’images

areiques et d’une membrane flottante est tres evocatrice d’une

surinfection du kyste. L’IRM est actuellement l’examen de

choix. Le kyste se presente comme une masse circonscrite, en

hyposignal SP T1, en hypersignal SP T2, et qui se modifie peu

ou pas apres injection de gadolinium [4]. La mise en evidence

de vesicules filles avec des cloisons en hyposignal SP T1 et T2

est pathognomonique du kyste hydatique. Si le kyste est

complique (surinfecte, fissure, rompu), il presente un signal

heterogene aussi bien en ponderation T1 que T2, avec un

rehaussement de la paroi apres injection de gadolinium. L’IRM

permet de juger de la viabilite du kyste, celle-ci est suggeree

par un signal intense en T2, la mort du kyste est suspectee

devant une diminution relative de l’intensite du signal. Enfin,

l’IRM permet l’etude des rapports du kyste avec les structures

vasculaires et nerveuses adjacentes [7]. Lorsque le diagnostic

de kyste hydatique est suspecte, il est necessaire de recher-

cher une autre localisation en realisant une echographie

abdominale et une radiographie du thorax.

Le diagnostic de certitude est pose, d’une part, par la

decouverte peroperatoire d’une membrane proligere et,

d’autre part, par l’examen anatomopathologique de la piece

d’exerese chirurgicale. La biopsie radioguidee est certes a

eviter en raison du risque de choc anaphylactique parfois

mortel et d’une dissemination le long de son trajet [3].

Le traitement du kyste hydatique est chirurgical. Trois

principales options sont possibles : la resection simple et la

perikystectomie partielle ou totale. La resection simple a kyste

ferme doit etre preferee pour les lesions isolees et periphe-

riques. Avant l’enucleation du kyste, il faut proceder a sa

sterilisation. Cette derniere est obtenue par l’aspiration du

contenu du kyste et le lavage par un scolicide (serum

hypertonique, solution de formol, eau oxygenee ou nitrate

d’argent) pendant environ 30 minutes. Il est important de

proteger le reste du champ operatoire par des champs imbibes

de scolicide, afin d’empecher la dissemination potentielle du

parasite. La resection du dome saillant realise une kystope-

rikystectomie partielle et se justifie en cas de clivage difficile

entre le kyste et le tissu adjacent [6]. L’association du

traitement medical par l’albendazole est necessaire en cas

de fissuration ou de rupture du kyste et de localisation

hydatique associee. Le traitement prophylactique cherche a

interrompre le cycle naturel du parasite, la contamination du

chien et de l’herbivore et la contamination de l’homme en

evitant la promiscuite avec les chiens.

4. Conclusion

Le kyste hydatique a localisation maxillofaciale est

exceptionnel. Il faut envisager ce diagnostic devant toute

masse kystique chez un patient en provenance d’une zone

endemique. La TDM et surtout l’IRM permettent d’approcher

le diagnostic et realisent un bilan lesionnel complet. Le

traitement du kyste hydatique de localisation maxillofaciale

est chirurgical.

r e f e r e n c e s

[1] Ataoglu H, Uckan S, Gulsun T, Altinors N. Maxillofacialhydatid cyst. J Oral Maxillofac Surg 2002;60:454–6.

[2] Guney O, Ozturk K, Kocaogullar Y, Eser O, Acar O.Submandibular and intracranial hydatid cyst in anadolescent. Laryngoscope 2002;112:1857–60.

[3] Cisse AM, Nassar I, Hammani L, Dafiri R, Imani F. Hydatidoseprimitive et etendue de la cuisse : aspect radiologiqueinhabituel. J Radiol 2002;83:1778–80.

[4] Bouckaert MMR, Raubenheimer EJ, Jacobs FJ. Maxillofacialhydatid cysts.. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral RadiolEndod 2000;89:338–42.

[5] Touhami M, Moumen M. L’hydatidose glandulairecervicofaciale. J Chir 1990;127:220–2.

[6] Charfi A, Sakka M, Tliba C, Kaffel N, et al. Les kysteshydatiques cervicofaciaux a propos de neuf cas. Tunis Med1998;76:239–43.

[7] Turki I, Turki A, Khochtali H, Bakir D, Bakir A. L’hydatidosepterygoıdienne. Rev Stomatol Chir Maxillofac 2005;1061:27–9.