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Kyste bronchogenique cervical chez unenfant

Bronchogenic cervical cyst in a child

F. Borgnata,*, P. Lupu Bratiloveanub, C. Gyenesc, Y. Le Bescondb

a Service de chirurgie maxillofaciale et plastique, CHU Nord, avenue Albert-Raimond, 42270Saint-Priest-en-Jarez, Franceb Service de chirurgie maxillofaciale et stomatologie, centre hospitalier de Roanne, 42300Roanne, Francec Service d’anatomopathologie, centre hospitalier de Roanne, 42300 Roanne, France

Disponible en ligne sur

www.sciencedirect.com

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ecu le :4 novembre 2010ccepte le :janvier 2011isponible en lignefevrier 2011

Cas clinique

Introduction

Le kyste bronchogenique est une malformation congenitalerare de l’arbre tracheobronchique. Les kystes bronchogeni-ques ectopiques, extrathoraciques, sont exceptionnels ; ilssiegent principalement au niveau cervical. Ce kyste estcaracterise par la presence d’un epithelium respiratoire.

Auteur correspondant.-mail : florent_borgnat@hotmail.com (F. Borgnat).

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035-1768/$ - see front matter � 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.0.1016/j.stomax.2011.01.001 Rev Stomatol Chir Maxillofac 2011;112:54-56

Nous rapportons le cas d’un kyste bronchogenique ecto-pique, en position cervicale, mimant un kyste du tractusthyreoglosse.

Observation

Un enfant de cinq ans a ete adresse en consultation poursuspicion de kyste branchial droit ayant recemment aug-mente de volume.

SummaryIntroduction. The bronchogenic cyst is a rare congenital malfor-

mation of the tracheobronchial tree. Ectopic bronchogenic cysts are

extremely rare; they usually develop at the cervical level. This cyst is

characterized by the presence of respiratory epithelium.

Observation. A 5-year-old child was referred to maxillofacial

surgery consultation because a right bronchial cyst was suspected.

The radiological assessment suggested a thyroglossal tract cyst. The

anatomopathological examination confirmed the cyst and lead to the

final diagnosis of a dysembryoplastic bronchogenic cyst.

Discussion. A bronchogenic cyst is rarely found at the cervical

level. When this is the case, its embryological origin and manage-

ment may be discussed. The preoperative diagnosis may be complex

with no clinical or non-specific symptomatology. A complete excision

of the lesion must be performed to reduce the risk of recurrence and

malignant transformation.

� 2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Keywords: Bronchogenic cyst, Respiratory mucosa, Thyroglossal tractcyst

ResumeIntroduction. Le kyste bronchogenique est une malformation

congenitale rare de l’arbre tracheobronchique. Les kystes broncho-

geniques ectopiques sont exceptionnels, ils siegent principalement

au niveau cervical. Ce kyste est caracterise par la presence d’un

epithelium respiratoire.

Observation. Un enfant de cinq ans a ete adresse en consultation

pour suspicion de kyste branchial droit. Le bilan radiologique

plaidait pour un kyste du tractus thyreoglosse. L’examen anatomopa-

thologique a confirme la nature kystique et a fait le diagnostic de

kyste dysembryoplasique bronchogenique.

Discussion. Le kyste bronchogenique en position cervicale est rare.

Sa decouverte permet de discuter son origine embryologique et sa

prise en charge. Le diagnostic preoperatoire peut etre difficile, la

symptomatologie clinique est longtemps absente ou non specifique.

L’exerese doit etre complete pour limiter le risque de recidive et de

transformation maligne.

� 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

Mots cles : Kyste bronchogenique, Muqueuse respiratoire, Kyste dutractus thyreoglosse

Kyste bronchogenique cervical chez un enfant[()TD$FIG]

Figure 2. Masse laterocervicale droite en preoperatoire.

[()TD$FIG]

La tumefaction siegeait au tiers moyen de la region cervicaledroite. Elle etait indolore, sans signe de compression, nid’infection locoregionale. Elle faisait evoquer un kyste dutractus thyreoglosse. L’echographie cervicale montrait uneformation kystique volumineuse a contenu legerement echo-gene, paramediane, au contact du lobe droit de la thyroıde,plaidant plus pour un kyste du tractus thyreoglosse que pourun kyste branchial. Devant ce tableau radioclinique, il avaitete decide une prise en charge chirurgicale sans urgence.L’enfant est revenu en urgence trois mois plus tard en raisond’une augmentation brutale du volume du kyste. Il n’y avaitaucun signe de gravite (dyspnee, dysphagie), et la tumefac-tion n’etait pas mobile lors de la deglutition. L’echographiecervicale montrait un volumineux kyste laterocervical droit,echogene, de 17 cm3, accompagne d’adenopathies cervicalesbilaterales d’allure inflammatoire ou infectieuse. Une IRMcervicale confirmait la nature kystique, en hyposignal T1 ethypersignal T2 ; la lesion etait bien limitee, arrondie, sanstrajet fistuleux, siegeant a droite, et refoulant en arriere lemuscle sternocleidomastoıdien et l’axe carotidien. La tracheeetait nettement refoulee a gauche (fig. 1). La thyroıde n’avaitpu etre individualisee. L’absence d’interposition entre le mus-cle sternocleidomastoıdien et les vaisseaux carotidiens neplaidait pas en faveur d’un kyste du deuxieme arc branchial.Elle etait plutot en faveur d’un kyste du tractus thyreoglossebien limite. Le diametre anteroposterieur et transversal etaitde 44 mm, le grand axe craniocaudal de 55 mm.La date operatoire a ete maintenue. Par voie cervicale enregard de la tumefaction (fig. 2), le kyste a ete facilement clivedu corps thyroıdien. A la partie haute, il semblait exister untrajet fistuleux qui traversait le corps de l’os hyoıde et seterminait au niveau lingual. Le kyste et le trajet fistuleux ontete reseques, en monobloc, avec le corps de l’os hyoıde.[()TD$FIG]

Figure 1. IRM en coupe horizontale, montrant la masse laterocervicaledroite refoulant la trachee a gauche.

L’analyse macroscopique confirmait la nature kystique decette formation a consistance renitente, a paroi fine, mesu-rant 45 � 40 � 35 mm, au contenu cafe au lait et uniloculaire.A l’analyse microscopique, la paroi kystique etait tapissee parun epithelium de type respiratoire, cylindrique cilie, pseudo-stratifie, avec des cellules a mucus. Le tissu conjonctif sous-jacent renfermait des fibres musculaires d’aspect normal,quelques plages cartilagineuses ainsi qu’un ılot de glandesd’aspect seromuqueux. L’ensemble etait parseme d’elementsinflammatoires de type lymphoplasmocytaire parfois groupesen ılots. Un tel ensemble correspondait a un kyste dysem-bryoplasique bronchogenique (fig. 3).Les suites postoperatoires ont ete simples.

Figure 3. Aspect anatomopathologique d’un kyste bronchogenique : paroikystique tapissee par un epithelium de type respiratoire, cylindrique cilie,pseudostratifie, avec des cellules a mucus.

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Discussion

La decouverte d’un kyste bronchogenique en position cervi-cale est rare et fait discuter l’origine embryologique et la priseen charge.A la cinquieme semaine de vie embryonnaire, le bourgeonbronchique se developpe sur la face ventrale du pharynx. Ilformera la trachee, puis se divisera plus tard en deux bronchesa la septieme semaine. Dans le meme temps, un sillon lateralapparaıt de chaque cote de l’axe laryngotracheal et s’appro-fondit jusqu’a separer l’œsophage de la trachee.Pour certains auteurs, l’origine des kystes bronchogeniquesserait un bourgeon bronchique surnumeraire, en positioncaudale par rapport au bourgeon normal, qui migrerait avecla croissance en longueur de l’œsophage [1]. Pour d’autres,l’origine serait une division anormale du bourgeon primitifpuis une evolution aberrante de ce neo-bourgeon sousforme de kyste bronchogenique [2]. La situation ectopiquedu kyste bronchogenique est relativement rare. Elles’explique par la migration du bourgeon aberrant apres laperte de ses attaches avec l’arbre tracheobronchique [3]. Enl’absence d’attache, le kyste bronchogenique peut migrer etse retrouver, le plus frequemment, en position pre- ousuprasternale ou, beaucoup plus rarement, en position cer-vicale.Le diagnostic peut etre difficile. La symptomatologie cliniqueest longtemps absente ou non specifique. L’apparition desymptomes semble directement liee a une complication[4] : reaction inflammatoire et surinfection kystique sontles plus frequentes et expliquent les douleurs, et les eventuelsphenomenes compressifs.L’echographie affirme la nature liquidienne et l’absence devegetations intrakystiques. Cet examen permet eventuelle-ment de diriger une ponction a visee diagnostique. Le liquideexamine, souvent riche en amylase, est finalement peu contri-butif [5]. La tomodensitometrie apporte des renseignementsplus precis sur les rapports avec les organes de voisinage. En

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IRM, les kystes apparaissent en hyposignal T1 et en hyper-signal T2 [6].Le diagnostic le plus frequent d’un kyste cervical median est lekyste du tractus thyreoglosse. D’autres diagnostics peuventetre discutes [7] : les kystes branchiaux, les kystes thyroıdienset du thymus, les kystes dermoıdes, les lymphangiomes et lekyste bronchogenique. Le diagnostic definitif est histologiquesur la piece operatoire.Il est necessaire de faire l’exerese complete de la lesion pourreduire les risques de recidive et de transformation malignesur le tissu residuel. La transformation en carcinome estrarissime mais a ete decrite [8].

Conflit d’interet

Aucun.

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